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이강룡 (방지거병원 내과) 이군순 (방지거병원 내과) 주인규 (방지거병원 내과) 박준옥 (방지거병원 내과) 최승준 (방지거병원 내과) 이원석 (방지거병원 내과) 김의숙 (방지거병원 내과) 이규현 (방지거병원 내과) 김대하 (방지거병원 내과) 이광섭 (방지거병원 내과) 한영숙 (방지거병원 흉부외과) 지미경 (방지거병원 해부병리과) 박정웅 (중앙길병원 호흡기내과)
저널정보
대한결핵 및 호흡기학회 Tuberculosis and Respiratory Diseases 결핵 및 호흡기 질환 제46권 제1호
발행연도
1999.1
수록면
129 - 135 (7page)

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We describe unusual manifestations of congenital cystic adenomatoid malformation (C.C.A.M.) of the lung, such as movable fungal ball-like intracystic blood clots and hemoptysis, which were detected in previously healthy 23 years-old woman. We identified blood clots only after left upper lobectomy and could not distinguish from fungal ball with radiographic methods. CCAM of the lung, rare and lethal form of congenital pulmonary cystic disease, was initially introduced by Ch, in and Tang in 1949. The histogenesis of this lesion is characterized by polypoid glandular tissue proliferation and overgrowth of mesenchymal elements due to cessation of bronchiolar maturation which occurred in after 16weeks intrauterine period. In 80-95% of reported cases, the lesion was confined to a single lobe and there was no lobe and right and left lung predilection The clinical presentation may be widely variable, ranging from intrauterine fetal death to late discovery in childhood with recurrent pulmonary infection. But there,s no reports which were misdiagnosed with intracystic fungal ball. The treatment choice is lobectomy of affected lobe. There,s a few case reports with rhabdomyosarcoma, bronchiolar cell carcinoma and myxosarcoma arising in CCAM patients. Therefore, early resection is recommended even if asymtomatic cases. We experienced a rare case of CCAM of the lung in 23 years old female, and there were intracystic fungal ball-like movable blood clots in lower portion of left lung. After left upper lobectomy was performed, now she is discharged and followed up without any complications.

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