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Abstract Background We report an unusual testicular mass with small bowel and retroperitoneal lymph node deposit proven to be myeloid sarcoma after complete histopathological and hematological workup. Myeloid sarcoma (MS) usually involves lymph nodes and head and neck regions. Uncommon sites like testis and ovary are rarely involved and pose a diagnostic challenge. Extramedullary myeloid sarcoma is most commonly associated with hematological malignancies like acute myeloid leukemia and myelodysplastic syndromes. It can precede or co-occur with AML. Considering it as a differential diagnosis in atypical presentation of testicular tumor helps in early treatment. Case presentation We present a case of TMS with small bowel and retroperitoneal deposits presenting initially as intussusception and a vague scrotal pain. The patient underwent unilateral left radical inguinal orchidectomy. Surgical pathology revealed myeloid sarcoma of the testicle. And later jejunojejunostomy was done for small bowel deposit causing obstruction with retroperitoneal lymph node biopsy taken which revealed granulocytic sarcoma deposit. He developed peripheral blood involvement 4 weeks postoperatively, and bone marrow biopsy showed acute myeloid leukemia. Conclusions With very short median survival period of 7.5 months, high index of suspicion is required where multifocal lesions are observed in various sites as in our case.
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