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논문 기본 정보

자료유형
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저자정보
저널정보
대한소아내분비학회 Annals of Pediatirc Endocrinology & Metabolism Annals of Pediatirc Endocrinology & Metabolism 제24권 제1호
발행연도
2019.1
수록면
55 - 59 (5page)

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Hypothalamic hamartoma (HH) is one of the most common causes of central precocious puberty (CPP) in first few years of life. It can present with either seizures or CPP, although both manifestations coexist in the majority of the children. Gelastic seizures (GS), or laughing spells, are usually the first type of seizures seen in patients with HH. Although a wide variety of seizure types are known to occur in children with HH, GS are most common and consistent seizure type. The clinical presentation of HH may vary with the size and position of the mass, although large tumours typically present with both CPP and seizures. Although CPP can be managed with medical therapy, seizures can be very difficult to treat, even with multiple antiepileptic drugs. Noninvasive gamma knife surgery has been used with some success for the treatment of refractory epilepsy. We present a case of HH with very early onset seizures and CPP. The patient had an atypical form of seizures described by the parents as a "trance-like state" in which the patient had prolonged episodes of unresponsiveness lasting for hours with normal feedings during the episodes. GS occurred late in the course and were refractory to various combinations of antiepileptic drugs. A brain magnetic resonance imaging showed a large sessile HH (>20 mm). Later in the course of the disease, the patient experienced cognitive and behavioural problems. The patient underwent gamma knife surgery at nearly 5 years of age and experienced a modest response in seizure frequency. This case highlights the presentation of HH as a previously unreported seizure morphology described as a prolonged "trance-like state."

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참고문헌 (9)

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Mullatti N / 2003 / The clinical spectrum of epilepsy in children and adults with hypothalamic hamartoma / Epilepsia 44:1310~1319 google schola Tassinari CA / 1997 / Paediatric epilepsy syndromes and their surgical treatment / John Libbey :429~446 google schola Harrison VS / 2017 / Hypothalamic hamartoma with epilepsy: review of endocrine comorbidity / Epilepsia 58(Suppl 2):50~59 google schola Delalande O / 2003 / Disconnecting surgical treatment of hypothalamic hamartoma in children and adults with refractory epilepsy and proposal of a new classification / Neurol Med Chir (Tokyo) 43:61~68 google schola Le Marquand HS / 1934 / A case of pubertas praecox in a boy associated with a tumour in the floor of the third ventricle / Berk Hosp Rep 3:31~61 google schola

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